Merja Kurkinen
Oulun yliopisto/OYS, sisätautien klinikka
21.3.2002

SARKOIDOOSI

Sarkoidoosi on kaikkialla maailmassa tuntemattomasta syystä esiintyvä monielinsairaus, johon kuuluu lisääntynyt soluvälitteinen immuunivaste ja otaksuttu altistuminen tuntemattomalle ympäristötekijälle. Sairaus on useimmiten hyvänlaatuinen ja itsestään paraneva. Se voi olla myös krooninen sairaus relapseineen ja remissioineen. Sarkoidoosi esiintyy tyypillisimmin nuorilla ja keski-ikäisillä aikuisilla. Sille on ominaista bilateraalinen hilaarinen lymfadenopatia, keuhkoinfiltraatit, silmä- ja ihomuutokset. Kliinisradiologisten tyyppilöydösten lisäksi oleellista taudille ovat histologiset nonkaseoottiset epitelioidisolugranuloomat.

Epidemiologia

Sarkoidoosin esiintymisessä, ilmenemismuodoissa ja vakavuusasteessa on eroja eri kansallisten ja rodullisten ryhmien välillä. Prevalenssi on 1-40/100 000, suurin Pohjoismaissa ja USA:n mustan väestön keskuudessa ( yli 50/100 000). Sairaus on yleistä myös Keski-Euroopassa, USA:n muun väestön keskuudessa ja Japanissa. Esiintyvyys on vähäisempää Keski- ja Etelä-Amerikassa, Afrikassa ja muissa Aasian maissa. Erythema nodosum liittyy akuuttiin ja hyvän ennusteen sarkoidoosiin. Suomessa sarkoidoosi-potilaista 18 %:lla on tämä taudinkuva, Britanniassa 30 %:lla. Se on erittäin harvinaista Japanissa ja mustalla väestöllä. Lupus pernio ja muut ihomuutokset liittyvät krooniseen taudinkulkuun ja on yleisempää mustilla . Sarkoidoosi puhkeaa useimmiten alle 40-vuotiailla, esiintymishuippu on 20-29 -vuotiailla. Toinen huippu on yli 50-vuotiailla naisilla.

Etiologia

Sarkoidoosin etiologia on edelleen epäselvä. Yleinen käsitys on, että tautia esiintyy geneettisesti alttiilla henkilöillä heidän altistuessaan joillekin ympäristötekijöille. On epätodennäköistä, että sarkoidoosin aiheuttaa jokin yksittäinen geeni. Perintötekijöillä on kuitenkin merkitystä taudin puhkeamiselle. Identtisillä kaksosilla tautia esiintyy enemmän. Eri HLA- tyypeillä on eroa, merkitystä on myös proinflammatoristen sytokiinien, ACE-entsyymin ja D-vitamiini-reseptorin geenien polymorfismilla. Perintötekijöillä on todennäköisesti merkitystä sairastumisriskin lisäksi sarkoidoosin ilmenemismuotoon , vakavuuteen ja prognoosiin.
Ympäristötekijöiden osuutta puhkeamiseen puoltaa mm. sarkoidoosille tyypillinen immunologinen poikkeavuus. Soluvälitteinen immuunivaste on antigeenin laukaisema, sille on tyypillistä keuhkojen lisääntynyt sytokiini-tuotanto. Taudin esiintyminen varhain keväällä, Man-saarten paikallinen esiintymishuippu ja sairastumisriskin lisääntyminen hoitajilla ja muilla terveydenhuollon henkilökunnalla oletetaan puoltavan infektion osuutta sairauden puhkeamisessa. Samaa tukee havainto sarkoidoosin välittymisestä elinsiirtojen kautta. Useita bakteereja ja viruksia on esitetty taudin aiheuttajiksi, mutta mitään varmaa todistetta ei ole.
Sarkoidoosi on granulomatoottinen tulehdussairaus. Antigeeni aktivoi makrofagin ja edelleen auttaja-T-solun. Tämä puolestaan erittää sytokiineja ja kemotaktisia aineita, jotka auttavat magrofagien kertymistä tulehduspaikalle ja osallistuvat granuloomien muodostukseen. Auttaja-T-solujen kertyminen tulehduspaikoille heikentää soluvälitteistä immuniteettia, josta osoituksena on vaimentunut tai negatiivinen Mantoux-koe.
Auttaja-T-solu ja makrofagi erittävät mm. interleukiini-1:ä ja -2:a sekä muita lymfokiineja, mikä aiheuttaa B-solujen aktivoitumisen ja plasmasolujen muodostuksen, joka puolestaan johtaa polyklonaalisten vasta-aineiden tuottoon.

Kliininen kuva

Koska sarkoidoosi on monielinsairaus, kliininen kuva vaihtelee riippuen rodusta, sairauden kestosta, kohde-elimistä ja granulomatoottisen prosessin aktiviteetista ja sen vaihteluista. Oireeton sarkoidoosi havaitaan useimmiten keuhkojen rutiiniröntgenkuvauksessa. 30-50 % potilaista on oireettomia diagnoosihetkellä, todellista oireettomien määrää on vaikea arvioida. Kolmanneksella potilaista havaitaan yleisoireita, useimmiten mustilla. Oireena voi olla väsymys, ruokahaluttomuus, kuumeilu ( useimmiten lievä ), painon lasku ( 2-6 kg 10-12 viikon aikana ) ja yöllinen hikoilu. Potilailla voi olla rasituksessa ilmaantuvaa hengenahdistusta, rintalastan takaista kipua ja yskää.
Elinmanifestaatioiden löytyminen voi osittain olla riippuvainen tutkimusten laajuudesta. Lähes kaikilla potilailla havaitaan mediastinaalisten imusolmukkeiden suurenemista ( 95-98 % ) ja
keuhkoaffisioita ( yli 90 % ). Reilulla puolella ( 50-80 % ) potilaista on maksa-ja perna-affisioita. Maksa-entsyymien nousu on tavallisimmin lievää ja oireetonta, viidenneksellä maksa voi olla palpoitavissa. Harvoin granuloomat voivat johtaa vaikeaan intrahepaattiseen kolestaasiin, porta-paineen nousuun ja maksan vajaatoimintaan.
Perna-affisiot ovat myös useimmiten oireettomia. Perifeerinen lymfadenopatia on tavallista (kolmanneksella).

Taudin alku voi olla akuutti tai krooninen. Akuutti sarkoidoosi on tavallisempaa valkoihoisilla, sen ennuste on hyvä ja spontaani remissio tapahtuu kahden vuoden sisällä. Tästä esimerkkinä mainittakoon Löfgrenin syndrooma,johon kuuluu bilateraalinen hilus-adenopatia, nilkkatulehdus ja erythema nodosum. Kroonista sarkoidoosia havaitaan enemmän mustilla. Elinkohtaiset oireet hallitsevat taudinkuvaa, ja sen kulku on usein uusiva, granuloomien resoluutio on hitaampaa ja epätodennäköisempää.

Elinmanifestaatiot

Keuhkot
Lähes kaikilla sarkoidoosipotilailla on jossakin taudin vaiheessa hengitystie-affisioita, myös silloinkin kun ekstrapulmonaalinen taudinkuva on vallitseva. Sarkoidoosi on keuhkojen interstitielli sairaus, joka affisioi alveoleja, verisuonia ja bronchioleja. Oireina ovat hengenahdistus, kuiva yskä, rintakipu (30-50 % ). Veriyskä ja pleuriitti ovat harvinaisia, hengitysäänissä ei useimmiten ole poikkeavuutta. Keuhkoputkien hyperreaktiviteetti on lisääntynyt. Keuhkofunktiotutkimukset ovat normaalit, tai lievästi alentuneet. Niissä voidaan nähdä obstruktiota tai restriktiota. Pleurapaksuuntumat ja pneumothorax ovat harvinaisia. Röntgenlöydöksen perusteella sarkoidoosi voidaan jakaa neljään asteesee. Gradus 0 :ssa rtg-löydös on normaali, esiintyvyys on alle 10 %. Bilateraalinen hilaarinen lymfadenopatia on grad I:ssa rtg-löydös, ja tätä on puolella sarkoidoosi-potilaista. Jos edelliseen liittyy parenkymaalisia infiltraatteja, puhutaan grad II sarkoidoosista, esiintyvyys on 25 %. Jos parenkymaalisia infiltraatteja havaitaan thx-rtg:ssä ilman lymfadenopatiaa, puhutaan grad III sarkoidoosista. Näiden esiintyvyys on 15 %. Alle 10 %:lla on thx-rtg -löydöksen perusteella grad IV sarkoidoosi, ja silloin thx-rtg:ssä on fibroosia.

Iho
Neljänneksellä potilaista havaitaan erityyppisiä sarkoidoosiin sopivia ihomuutoksia. Muutokset voivat olla arvissa, makulopapulaarista ihottumaa voi esiintyä, erythema nodosum on Suomessa yleinen, sen sijaan lupus pernio harvinainen. Potilaalla, jolla havaitaan erythema nodosum, tulee epäillä sarkoidoosia.

Silmät
Silmämuutoksia esiintyy 20-30 %:lla sarkoidoosi-potilaista ja ne voivat olla oireettomia. Oireettomanakin muutokset voivat johtaa glaukoomaan tai kaihiin ja uhata näköä. Tämän vuoksi kaikkien potilaiden olisi hyvä käydä silmälääkärillä. Uveiitti on yleisin silmäaffisio .

Sydänmanifestaatiot
Kliinisiä sydänoireita esiintyy noin 5 %:lla sarkoidoosipotilaista. Obduktioissa tosin sydänaffisioita havaitaan n 25-30 %:lla.Kliiniset ilmenemismuodot riippuvat sydänsarkoidoosin sijainnista ja asteesta. Totaaliblokki on yleisin ilmenemismuoto. Potilaat ovat usein nuorempia kuin muut totaaliblokista kärsivät potilaat. Johtumishäiriöistä esim. RBBB voi olla ainoa viite sarkoidoosista.
Seuraavaksi yleisin sydänsarkoidoosin ilmenemismuoto on rytmihäiriötaipumus. Rytmihäiriöt ovat useimmiten kammiolisälyöntejä tai kammiotakykardioita ja voivat johtaa äkkikuolemaan. Eteisperäiset rytmihäiriöt ovat harvinaisia. Kokonaiskuolleisuus sarkoidoosiin on alle 10 %. Sarkoidoosi-potilaiden äkkikuolemista 30 - 65 % arvellaan johtuvan kammio-takykardiasta tai totaaliblokista.
Sarkoidoosigranuloomat voivat aiheuttaa papillari-lihasten vauriota
ja tältä pohjalta mitraaliläpän vajaatoimintaa. Tämä voi joskus johtaa pulmonaalipaineen nousuun ja vajaatoimintaa, ja läppäoperaatio voi olla tarpeen.
Sarkoidoosi voi aiheuttaa sydäninfarktin kaltaisia oireita tai ekg-muutoksia. Granulomatoottinen prosessi voi johtaa myös kongestiiviseen sydämen vajaatoimintaan. Kliininen perikardiitti on harvinainen, oireeton perikardium-effuusio on yleisempää. Akuutin myokardiitin taudinkuva on harvinainen.

Sydänsarkoidoosin diagnostiikka
Kaikilta sarkoidoosi-potilailta tulee ottaa ekg, jos siinä on poikkeavuutta sydänfilmin vrk-nauhoitus on indisoitu. Sarkoidoosipotilailla EKG-muutoksia on 9 %:lla, sydänsarkoidoosipotilailla noin puolella.
Kun nuorella tai keski-ikäisellä potilaalla havaitaan arytmioita, johtumishäiriöitä tai kongestiivinen sydämen vajaatoiminta, sarkoidoosi tulee pitää mielessä. Kliinisessä tutkimuksessa tulee etsiä merkkejä mahdollisesta sarkoidoosista; lymfadenopatia, hepatomegalia, splenomegalia ja keuhkolöydökset. Thx-rtg:ssä voidaan havaita sydämen vähäinen laajeneminen tai oikean puolen laajeneminen, viitteitä kongestiivisesta vajaatoiminnasta, perikardiaalisesta effuusiosta ja vasemman kammion aneurysmasta. Tyypilliset sarkoidoosin aiheuttamat rtg-muutokset voivat olla havaittavissa.

Sydän-echo:
Sydämen ultraäänitutkimuksessa voidaan havaita ventrikulaariset aneurysmat, läppävika, mitraaliläpän prolapsi, dyskinesia tai hypokinesia ( etenkin vas. kammion etuseinämässä ja septumissa ). Samoilla alueilla voidaan havaita granuloomien tai arpisen sydänlihaksen aiheuttamia kirkkaita kaikuja. Suurehkoja granuloomia voidaan havaita.

Thallium-rasitus:
Tutkimuksessa voidaan havaita segmentaalisia sydänlihaksen puutosalueita, jotka eivät ole kuitenkaan sarkoidoosille spesifisiä. Toisin kuin koronaaritaudissa, nämä perfuusio-puutosalueet pienenevät rasituksessa. Tutkimusta voidaan käyttää hoitovasteen seurannassa. Thalliumin ja galliumin yhdistäminen voi antaa lisätietoa. Jatkossa voidaan tarvita koronaariangiografiaa erotus-diagnostiikassa.

Endokardium-biopsia:
Tämän tutkimuksen diagnostinen arvo on vähäinen, sensitiivisyys on alle 50 %. Vain poikkeavat biopsia-löydökset ovat diagnostisia.
Uemura, Morimoto ym julkaisivat 1999 AHJ:ssa tutkimuksen kyseisetä tutkimuksesta. He tekivät biopsian 26:lle potilaalle, joilla oli muissa tutkimuksissa vahva epäily sarkoidoosin sydänaffisiosta. Non-kaseoottisia granuloomia löyti vain 5 / 26 potilaalla ( 19 % ). Biopsioita otettiin kaikkiaan 105, joista 5:ssä oli diagnostinen löydös ( 8.6 % ).

Gadolinium-DTPA-tehosteinen MRI-tutkimus:
Shimada ym julkaisivat 2001 AJM:ssa tutkimuksen kyseisen tutkimuksen soveltuvuudesta sydänsarkoidoosin diagnostiikassa ja hoidon seurannassa. Tutkimuksessa oli 16 potilasta, joille oli tehty sydänsarkoidoosi-diagnoosi. Tehostetussa magneettitukimuksessa todettiin 8 potilaalla paikallisia tehostumia. Heistä 5:llä oli sydänoireita, 5:llä ekg-muutoksia, 3:lla kardiomegalia, kahdella echo-poikkeavuus ja kaikilla oli bilateraalinen hilus-adenopatia.
Kuukauden kortisonihoidon jälkeen kertymät olivat merkittävästi pienemmät. Tulos oli sama, olipa saanut kortisonia 30 tai 60 mg / vrk.

Neurologiset manifestaatiot

Sarkoidoosi-potilaista alle 10 %:lla on neurologisia manifestaatioita, kuolleisuus näihin on n 10 %. Muutokset esiintyvät lähinnä aivojen basaaliosissa ja oirekuva voi olla hyvin vaihteleva. Yksittäiset aivohermo-affisiot ovat tavallisimpia, hemiplegia on harvinainen.
50 %:lla neurosarkoidoosi-potilailla on fakialis-pareesi, optikus-hermon affisio 5-25 %:lla. Aivoparenkyymin granuloomia voi olla diffuusisti tai fokaalisesti aivojen kaikissa osissa. Hypotalamuksen tai aivolisäkkeen affisiot voivat johtaa endokrinologisiin häiriöihin. Meningeaalinen infiltraatio voi olla mahdollinen ja meningeaalisia oireita esiintyy 3-26 %:lla neurosarkoidoosipotilaista. Heerfordt´n syndroomaan kuuluu facialis-pareesi, parotiitti ja anteriorinen uveittii, prognoosi on hyvä. Neurosarkoidoosin diagnostiikassa käytetään CT-, gadolinium-tehosteistaMRI- tai liquor-tutkimusta. Rtg-löydökset eivät ole sarkoidoosille spesifisiä ja normaali kuvantamistutkimus ei sulje pois neurosarkoidoosia. Liquor-tutkimus voi olla normaali, proteiinien ja lymfosyyttien määrä voi olla kohonnut, ACE voi olla koholla ( puolella neurosarkoidoosi-potilaista ). Myös CD 4/ CD 8 suhde voi olla vastaavanlainen kuin BAL-nesteessä. Interspinaali-paine voi olla koholla.

Munuaismuutokset

Munuaisinsuffissienssi on tavallisimmin seurausta hyperkalsemiasta ( esiintyy 2-10 %:lla ) ja hyperkalsiuriasta.
Hyperkalsemia johtuu granuloomien makrofagien lisääntyneestä kalsitrioli-erityksestä. Tämä puolestaan johtaa lisääntyneeseen kalsiumin absorptioon ja luun resorptioon. Hyperkalsiuria voi esiintyä myös ilman hyperkalsemiaa.Kalsiumin aineenvaihdunnan häiriöt voivat johtaa nefrokalsinoosiin ja munuaisten vajaatoimintaan. Virtsatiekiviä voi esiintyä ( 10 % ).
Normaalin lääkehoidon lisäksi potilaiden tulisi välttää auringonvaloa ja D-vitamiinirikasta dieettiä.
Granulomatoottinen intersititelli nefriitti ja glomerulonefriitti ovat harvinaisempia. Joillakin potilailla voi esiintyä kaksi tai useampi munuaissarkoidoosin manifestaatio.

Muut muutokset

Sarkoidoosi-potilailla voi esiintyä kystisiä luumuutoksia, nämä liittyvät lähes aina kroonisiin ihomuutoksiin. Vakavat hematologiset muutokset ovat harvinaisia ja johtuvat useimmiten hypersplenismistä. Lievää leukopeniaa esiintyy 40 %:lla. Transaminaasien nousua esiintyy yli puolella, mutta vakavat maksavauriot ovat harvinaisia.

Diagnostiikka

Diagnostiikan perustana on sarkoidoosille sopiva kliininen taudinkuva ja tyypillinen radiologinen löydös. Histologinen löydös osoittaa sarkoidoosissa nonkaseoottisen granulooman. Muut granulomatoottiset sairaudet on poissuljettava.

Tutkimukset:

Potilaalta tulee ottaa tulehdus-kokeet, maksa- ja munuaiskokeet, s-Ca, dU-Ca, ACE, immunoglobuliinit, verenkuva ja yskösnäytteet. Keuhkofunktio-kokeet on syytä tutkia.
Bronchoskopiassa pyritään biopsiaan ja BAL-tutkimukseen. Biopsia tulee kohdentaa löydöksen mukaan. BAL-näytteestä arvioidaan lymfosyytti-määrä ja CD4/CD8 suhde ( yli 3.5 viittaa sarkoidoosiin ). Mantoux-koe kuuluu myös perustutkimukseen. Thx-rtg on perustutkimus, HRCT tehdään harkinnan mukaan.

Biopsia:

Bronchoskopiassa voidaan ottaa transbronchiaalinen keuhkobiopsia tai keuhkoputken limakalvobiopsia. Joskus thoracoskooppinen biopsia voi olla tarpeen. Biopsia voidaan ottaa myös kaulan suurentuneista imusolmukkeista tai ihomuutoksista, huulien limakalvoista tai konjunktivoista. Erythema nodosum- muutoksista ja maksasta otetut biopsiat eivät ole käyttökelpoisia.

Tarvitaanko biopsiaa? :
Kliininen ja radiologinen löydös on 98 %:sti luotettava ensimmäisen asteen sarkoidoosissa. Grad II:ssa luotettavuus on 89 %. Löfgrenin syndrooman taudinkuva on niin luotettava, ettei biopsiaa tarvita.

Hoito

Hoidon indikaationa ovat vaikeat yleisoireet, keuhkosarkoidoosissa keuhkofunktioiden aleneminen ja oireilu, sekä ekstrapulmonaalinen sarkoidoosi ( sydän- ja neurosarkoidoosi, hyperkalsemia, merkittävä hyperkalsiuria ( yli 12 mmol/vrk ), nefrokalsinoosi, munuaisinsuffisienssi ja ihomuutokset ).

Luotettavia tutkimustuloksia lääkityksestä, annoksista ja kestosta ei ole. Systeeminen kortikosteroidi on tarpeen henkeä tai näköä uhkaavassa sarkoidoosissa. Kortikosteroidi on peruslääke. Prednisoloni-annos on 30-40 mg/vrk. Tätä annosta voidaan käyttää myös sydän-sarkoidoosissa. Annosta alennetaan 2-3 kuukauden välein 5-10 mg / vrk, kokonaiskesto on vähintään vuoden. Inhaloitavan steroidin käytöstä on ristiriitaisia tutkimustuloksia. Vaihtoehtoisena lääkkeenä voidaan käyttää metotreksaattia ( 10-25 mg /viikko tai atsatiopriinia ( 100-150 mg/vrk )
Joissakin tapauksissa voidaan käyttää klorokiinia tai hydroksiklorokiinia. Syklosporiinista ei ole osoitettu olevan hyötyä. Kokeiluluontoisesti on käytetty pentoksifylliiniä, talidomidia ja TNF-alfaa. Neurosarkoidoosissa sädehoito on mahdollinen. Sydänsarkoidoosissa voidaan tarvita tahdistinta. Elinsiirrot ovat mahdollisia.

Taudin kulku ja prognoosi

Sarkoidoosi on hyvänlaatuinen ja spontaani remissio tapahtuu noin 60-70 %:lla. Alle kolmanneksella potilaista on krooninen taudin kulku. Mortaliteetti on vain alle 5 % ja syynä ovat vakavat keuhko-, sydän- ja hermosto-komplikaatiot. 30- 50 % tarvitsee jossain vaiheessa hoitoa. Ensimmäisen asteen sarkoidoosissa spontaani paranemine tapahtuu 55- 90 % tapauksista, grad II:ssa 40-70 %. Kolmannen asteen sarkoidoosista paranee spontaanisti vain 10-30 % ja neljännen asteen taudissa alle 5 %.
Huonoon prognoosiin viittaa lupus pernio, krooninen uveiitti ja taudin alku yli 40-vuotiaana. Krooninen, hoidolle reagoimaton hyperkalsemia on huonon prognoosin merkki. Progressiivinen keuhkosarkoidoosi, neuro- tai sydänsarkoidoosi ovat taudinkulultaan vakavia ja tavallisimmin syynä sarkoidoosi-kuolemiin.

Lähdeluettelo:

Casella & Allon: The Kidney in Sarcoidosis, J.Am.Soc.Nephrol.-93:3:1555-62
Costabel: Sarcoidosis: clinical update, Eur Rspir J 2001:18: Suppl, 32, 56-68
Kinnula ym: Keuhkosairaudet: Sarkoidoosi, s 322-335
Nowak & Widenka: Neurosarcoidosis: a review of its intracranial manifestation
J Neurol (2001), 248: 363-372
Schwarz&King: Interstitial Lung Disease; Sarcoidosis, 279-323
Shabetai: Sarcoidosis and the Heart: Current Treatment Options in Cardiovascular Medicine 2000, 2: 385-397
Shimada et al: Diagnosis of Cardiac Sarcoidosis end Evaluation of the Effects of Steroid Therapy by Gadolinium-DPTA-Enhanced Magnetic Resonance Imaging
Am J Med. 2001;110;520-527
Sharma: Cardiac and Neurologic Dysfunction in Sarcoidosis; Clinics in Chest Medicine, 1997, vol18, no 4, s 813-825
Uemura et al: Histologic diagnostic rate of cardiac sarcoidosis: Evaluation of endomyocardial biopsies; Am Heart J 1999; 138; 299-302
Vinas & Rengachary: Diagnosis and management of neurosarcoidosis; Journal of Clinical Neuroscience 2001;8;505-513
Yazaki et al: Comparison of clinical Features and Prognosis of Cardiac Sarcoidosis and Idiopathic Dilated Cardiomyopathy:Am, Jour. of Cardiology:1998;82;537-540
Yazaki et al: Prognostic Determinant of Long-Term Survival in Japanese Patient With Cardiac Sarcoidosis Treated With Prednisone: Am J Cardiol 2001:88:1006-1010

Tiivistelmän verkkoon siirsi 21.3.2002 Anne Salovaara